Baranov KK, Kotova EN, Vyaz’menov EO, Polunin MM, Feniksova LV, Pavlova EV. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma in a child with nasal polyposis. Case report. Consilium Medicum. 2023;25(12):817–821.
DOI: 10.26442/20751753.2023.12.202508
Респираторная эпителиальная аденоматоидная гамартома у ребенка с полипозным риносинуситом: клинический случай
Баранов К.К., Котова Е.Н., Вязьменов Э.О., Полунин М.М., Фениксова Л.В., Павлова Е.В. Респираторная эпителиальная аденоматоидная гамартома у ребенка с полипозным риносинуситом: клинический случай. Consilium Medicum. 2023;25(12):817–821. DOI: 10.26442/20751753.2023.12.202508
Baranov KK, Kotova EN, Vyaz’menov EO, Polunin MM, Feniksova LV, Pavlova EV. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma in a child with nasal polyposis. Case report. Consilium Medicum. 2023;25(12):817–821.
DOI: 10.26442/20751753.2023.12.202508
Доброкачественные образования носа и околоносовых пазух на ранних этапах развития протекают бессимптомно или проявляются незначительными неспецифическими признаками, в связи с чем часто остаются нераспознанными. Гамартома – опухолевидное образование дизэмбриологической природы, состоящее из нормальных, но неорганизованных клеток. Из-за редкости возникновения гамартом синоназальной области, особенно в педиатрической практике, их диагностика может представлять определенные сложности, поскольку они могут имитировать другие образования, такие как полипы носа или инвертированную папиллому, могут встречаться как изолированные образования в полости носа, есть варианты сочетания с хроническим риносинуситом, полипозом носа. Цель – сообщить о редком клиническом случае в педиатрической практике – респираторной эпителиальной аденоматоидной гамартоме (РЭАГ), ассоциированной с аллергическим риносинуситом и полипозом, отобразить связь возникновения РЭАГ с хроническим воспалением полости носа и околоносовых пазух, провести дифференциальную диагностику с другими экзофитными поражениями полости носа, объединить и обобщить доступные данные по синоназальным гамартомам. В статье приведено описание клинического случая РЭАГ у пациента 17 лет с предшествующим 4-летним наблюдением с полипозом полости носа и неоднократным проведением полипотомии в анамнезе. Представлены результаты эндоскопии и компьютерной томографии полости носа и околоносовых пазух, результаты хирургического вмешательства, а также выводы гистологического исследования удаленного у пациента образования. Авторы провели анализ отечественной и зарубежной литературы, на основании которого представили дифференциальный ряд синоназальных гамартом. РЭАГ – редкое патологическое образование синоназальной области, проявляющееся в виде изолированного полиповидного образования в полости носа или как случайная операционная находка у пациентов с хроническим синуситом. Ассоциация с полипами полости носа подтверждает гипотезу о том, что воспаление может быть одним из индуцирующих факторов. Тактика лечения предполагает эндоскопическое удаление образования в пределах здоровых тканей, что обеспечивает хорошие отдаленные результаты, рецидивы крайне редки.
Benign and malignant formations of the nose and paranasal sinuses in the early stages of development are asymptomatic or manifest minor nonspecific signs, and therefore often remain unrecognized. Hamartoma is a tumor-like formation of a dysembriological nature, consisting of excessive tissues peculiar to the affected organ. Due to the rarity of the occurrence of hamartomas of the sinonasal region, especially in pediatric practice, their diagnosis may present certain difficulties, since they can mimic other formations, such as nasal polyps or inverted papilloma, may occur as an isolated formation in the nasal cavity, or in combination with chronic rhinosinusitis, nasal polyposis, allergic rhinosinusitis. Aim – to report a rare clinical case in pediatric practice of respiratory epithelial adenomatoid hamartoma associated with allergic rhinosinusitis and polyposis, display the relationship between the occurrence of respiratory epithelial adenomatoid hamartoma and chronic inflammation of the nasal cavity and paranasal sinuses, to carry out differential diagnosis with other exophytic aggressive lesions of the nasal cavity, combine and summarize available data on sinonasal hamartomas. The article describes a clinical case of respiratory epithelial adenomatoid hamartoma in a 17-year-old child with a previous 4-year follow-up with nasal cavity polyposis and a history of repeated polypotomy. The results of endoscopy and computed tomography of the nasal cavity and paranasal sinuses, the results of surgical intervention, as well as the conclusions of a histological examination of the tumor removed from the patient are presented. The authors analyzed the domestic and foreign literature, on the basis of which they presented a differential series of sinonasal hamartomas. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma is a rare pathological formation of the sinonasal region, which manifests itself as an isolated polypoid mass in the nasal cavity or as an accidental surgical finding in patients with chronic sinusitis. The association with nasal polyps supports the hypothesis that inflammation may be one of the inducing factors. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma, although rare, should be considered in the differential diagnosis of exophytic lesions of the nasal cavity. The tactics of treatment involves endoscopic removal of the formation within healthy tissues, which provides good long-term results, relapses are extremely rare.
Keywords: hamartoma, respiratory epithelial adenomatoid hamartoma, nose, paranasal sinuses, children
1. Habesoglu TE, Habesoglu M, Surmeli M, et al. Unilateral Sinonasal Symptoms. J Craniofac Surg. 2010;21(6):2019-22.
2. Крюков А.И., Носуля Е.В., Ким И.А., Первич Б. Доброкачественные опухоли и опухолеподобные заболевания синоназальной области у детей. Российская ринология. 2019;27(1):41-8 [Kryukov AI, Nosulya EV, Kim IA, Pervich B. The benign tumours and tumour-like conditions of the sino-nasal region in the children. Rossiiskaia rinologiia. 2019;27(1):41-8 (in Russian)]. DOI:10.17116/rosrino20192701141
3. Ракова С.Н., Головач Е.Н., Логис О.В., и др. Новообразования носа и околоносовых пазух у детей, клинические наблюдения. Журнал ГрГМУ. 2020;4:475-80 [Rakova SN, Golovach EN, Logis OV, et al. N Tumors of the nose and paranasal sinuses in children, clinical observations. ZHurnal GrGMU. 2020;4:475-80 (in Russian)].
DOI:10.25298/2221-8785-2020-18-4-4
4. Гринев М.В., Грозов Р.В., Суров Д.А. Гамартома. Трудности диагностики. Вестник хирургии. 2011; 6:80-1 [Grinyov MV, Grozov RV, Surov DA. Gamartoma. Difficulties in diagnosis. Vestnik hirurgii. 2011; 6:80-1 (in Russian)].
5. Lin YW, Lai KJ, Shen KH. A case report of adolescent respiratory epithelial adenomatoid hamartoma. Ear Nose Throat J. 2022;1455613221101936. DOI:10.1177/01455613221101936
6. Thirunavukkarasu B, Chatterjee D, Mohindra S, et al. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma. Head Neck Pathol. 2020;14(4):1041-5. DOI:10.1007/s12105-020-01179-3
7. Lee JT, Garg R, Brunworth J, et al. Sinonasal respiratory epithelial adenomatoid hamartomas: series of 51 cases and literature review. Am J Rhinol Allergy. 2013;27(4):322-8. DOI:10.2500/ajra.2013.27.3905
8. Vira D, Bhuta S, Marilene B, Wang MB. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas. Laryngoscope. 2011;121(12):2706-9.
9. Davison WL, Pearlman AN, Donatelli LA, Conley LM. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas: an increasingly common diagnosis in the setting of nasal polyps. Am J Rhinol Allergy. 2016;30(4):139-46. DOI:10.2500/ajra.2016.30.4338
10. Yu Y, Tan CS, Koh LT. Not just another nasal polyp: Chondro-osseous respiratory epithelial adenomatoid hamartomas of the sinonasal tract. Laryngoscope Investig Otolaryngol. 2021;6(3):376-85. DOI:10.1002/lio2.580
11. Schaerer D, Nation J, Rennert RC, et al. Pediatric Nasal Chondromesenchymal Tumors: Case Report and Review of the Literature. Pediatr Neurosurg. 2021;56(1):61-6. DOI:10.1159/000512717
12. Perić A, Đurđević BV, Sotirović J, et al. Chondromesenchymal Hamartoma With Nasopharyngeal Involvement: Two Unusual Cases of an Extremely Rare Lesion. Ear Nose Throat J. 2023;102(1):NP8-12. DOI:10.1177/0145561320986031
13. Пчеленок Е.В., Тарасова О.Ю., Косяков С.Я. Хондромезенхимальная гамартома передних клеток решетчатого лабиринта: клинический случай. Folia otorhinolaryngologiae et pathologiae respiratoriae. 2021;27(3):107-12 [Pchelenok EV, Tarasova OYu, Kosyakov SYa. Chondromesenchymal hamartoma of the anterior cells of the ethmoidal labyrinth: a clinical case. Folia Otorhinolaryngologiae et Pathologiae Respiratoriae. 2021;27(2):107-12 (in Russian)]. DOI:10.33848/foliorl23103825-2021-27-3-107-112
14. Vijayasundaram S, Gopalakrishnan S, Karthikeyan P, Vignesh R. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma: A Rare Benign Lesion in Adult Female. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2022;74(Suppl 2):1253-5. DOI:10.1007/s12070-020-02333-7
15. Hsueh C, Hsueh S, Gonzalez-Crussi F, et al. Nasal chondromesenchymal hamartoma in children: report of 2 cases with review of the literature. Arch Pathol Lab Med.
2001;125(3):400-3.
16. Mason KA, Navaratnam A, Theodorakopoulou E, et al. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma (NCMH): a systematic review of the literature with a new case report. J of Otolaryngol – Head & Neck Surg. 2015;44(1):28. DOI:10.1186/s40463-015-0077-3
17. Alokby G, Alayed RS, Al Fayez JB. Seromucinous hamartoma of ethmoid sinus in pediatric patient (case report). Int J Surg Case Rep. 2021;82:105915. DOI:10.1016/j.ijscr.2021.105915
18. Fleming KE, Perez-Ordoñez B, Nasser JG, et al. Sinonasal seromucinous hamartoma: a review of the literature and a case report with focal myoepithelial cells. Head Neck Pathol. 2012;6:395-9.
19. Fang G, Wang C, Piao Y, Zhang L. Chondro-osseous respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nasal cavity. Pediatr Int. 2016;58(3):229-31. DOI:10.1111/ped.12777
20. Schemel AF, Zamperini KM, Soderlund KA, et al. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma. Head Neck Pathol. 2023;17(2):498-501. DOI:10.1007/s12105-022-01519-5
21. Thompson LDR, Franchi A. New tumor entities in the 4th edition of the World Health Organization classification of head and neck tumors: Nasal cavity, paranasal sinuses and skull base. Virch Arch. 2018;472(3):315-30. DOI:10.1007/s00428-017-2116-0
22. Wang T, Li W, Wu X, et al. Nasal chondromesenchymal hamartoma in young children: CT and MRI findings and review of the literature. World J Surg Oncol. 2014;12(1):1-5. DOI:10.1186/1477-7819-12-257
23. Shanbag R, Patil P, Rani SH, Kulkarni S. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma (REAH) in the Olfactory Cleft: Often Masked by Bilateral Nasal Polyps. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2019;71(Suppl 3):2121-6. DOI:10.1007/s12070-018-1562-6
24. Ozolek JA, Hunt JL. Tumor suppressor gene alterations in respiratory epithelial adenomatoid hamartoma (REAH): comparison to sinonasal adenocarcinoma and inflamed sinonasal mucosa. Am J Surg Pathol. 2006;30:1576-80. DOI:10.1097/01.pas.0000213344.55605.77
25. Suzuki J, Tozuka H, Hemmi T, et al. Preoperative Endovascular Embolization in an Easily Bleeding Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma of the Olfactory Cleft: A Case Report. Tohoku J Exp Med. 2021;254(2):107-10. DOI:10.1620/tjem.254.107
26. Handa KK, Handa A, Gautam P. Recurrent respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nasal cavity. Proc (Bayl Univ Med Cent). 2022;35(5):668-9. DOI:10.1080/08998280.2022.2086783
27. Gauchotte G, Marie B, Gallet P. A poorly recognized entity with mast cell recruitment and frequently. Am J Surg Pathol. 2013;37(11):1678-85. DOI:10.1097/PAS.0000000000000092
28. Nguyen DT, Gauchotte G, Arous F, et al. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nose: an updated review. Am J Rhinol Allergy. 2014;28(5):187-92. DOI:10.2500/ajra.2014.28.4085
29. Сапова К.И., Науменко А.Н., Коноплев О.И., и др. Инвертированная папиллома синоназальной локализации: современные представления об этиологии, патогенезе, классификации и клинических проявлениях. Российская оториноларингология. 2017;4:82-7 [Sapova KI, Naumenko AN, Konoplev OI, et al. Inverted papilloma os sinonasal localization: ethiology, patogenesis, klassification and clinical issues. Rossijskaya otorinolaringologiya. 2017;4:82-7 (in Russian)]. DOI:10.18692/1810-4800-2017-4-82-87
30. Bullock MJ. Low-grade epithelial proliferations of the sinonasal tract. Head Neck Pathol. 2016;10(1):47-59. DOI:10.1007/s12105-016-0691-z
31. Ozolek JA, Barnes EL, Hunt JL. Basal/myoepithelial cells in chronic sinusitis, respiratory epithelial adenomatoid hamartoma, inverted papilloma, and intestinal-type and nonintestinal-type sinonasal adenocarcinoma: an immunohistochemical study. Arch Pathol Lab Med. 2007;131(4):530-7. DOI:10.5858/2007-131-530-MCICSR
32. Patel NN, Maina IW, Kuan EC, Triantafillou V, Trope MA, Carey RM, Workman AD, Tong CC, Kohanski MA, Palmer JN, Adappa ND, Newman JG, Brant JA. Adenocarcinoma of the Sinonasal Tract: A Review of the National Cancer Database. J Neurol Surg B Skull Base. 2020;81(6):701-8. DOI:10.1055/s-0039-1696707
33. Kim J, Chang H, Jeong EC. Sinonasal intestinal-type adenocarcinoma in the frontal sinus. Arch Craniofac Surg. 2018;19(3):210-3. DOI:10.7181/acfs.2018.01970
34. Fitzhugh VA, Mirani N. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma: A Review. Head Neck Pathol. 2008;2(3):203-8. DOI:10.1007/s12105-008-0064-3
________________________________________________
1. Habesoglu TE, Habesoglu M, Surmeli M, et al. Unilateral Sinonasal Symptoms. J Craniofac Surg. 2010;21(6):2019-22.
2. Kryukov AI, Nosulya EV, Kim IA, Pervich B. The benign tumours and tumour-like conditions of the sino-nasal region in the children. Rossiiskaia rinologiia. 2019;27(1):41-8 (in Russian). DOI:10.17116/rosrino20192701141
3. Rakova SN, Golovach EN, Logis OV, et al. N Tumors of the nose and paranasal sinuses in children, clinical observations. ZHurnal GrGMU. 2020;4:475-80 (in Russian). DOI:10.25298/2221-8785-2020-18-4-4
4. Grinyov MV, Grozov RV, Surov DA. Gamartoma. Difficulties in diagnosis. Vestnik hirurgii. 2011; 6:80-1 (in Russian).
5. Lin YW, Lai KJ, Shen KH. A case report of adolescent respiratory epithelial adenomatoid hamartoma. Ear Nose Throat J. 2022;1455613221101936. DOI:10.1177/01455613221101936
6. Thirunavukkarasu B, Chatterjee D, Mohindra S, et al. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma. Head Neck Pathol. 2020;14(4):1041-5. DOI:10.1007/s12105-020-01179-3
7. Lee JT, Garg R, Brunworth J, et al. Sinonasal respiratory epithelial adenomatoid hamartomas: series of 51 cases and literature review. Am J Rhinol Allergy. 2013;27(4):322-8. DOI:10.2500/ajra.2013.27.3905
8. Vira D, Bhuta S, Marilene B, Wang MB. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas. Laryngoscope. 2011;121(12):2706-9.
9. Davison WL, Pearlman AN, Donatelli LA, Conley LM. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas: an increasingly common diagnosis in the setting of nasal polyps. Am J Rhinol Allergy. 2016;30(4):139-46. DOI:10.2500/ajra.2016.30.4338
10. Yu Y, Tan CS, Koh LT. Not just another nasal polyp: Chondro-osseous respiratory epithelial adenomatoid hamartomas of the sinonasal tract. Laryngoscope Investig Otolaryngol. 2021;6(3):376-85. DOI:10.1002/lio2.580
11. Schaerer D, Nation J, Rennert RC, et al. Pediatric Nasal Chondromesenchymal Tumors: Case Report and Review of the Literature. Pediatr Neurosurg. 2021;56(1):61-6. DOI:10.1159/000512717
12. Perić A, Đurđević BV, Sotirović J, et al. Chondromesenchymal Hamartoma With Nasopharyngeal Involvement: Two Unusual Cases of an Extremely Rare Lesion. Ear Nose Throat J. 2023;102(1):NP8-12. DOI:10.1177/0145561320986031
13. Pchelenok EV, Tarasova OYu, Kosyakov SYa. Chondromesenchymal hamartoma of the anterior cells of the ethmoidal labyrinth: a clinical case. Folia Otorhinolaryngologiae et Pathologiae Respiratoriae. 2021;27(2):107-12 (in Russian). DOI:10.33848/foliorl23103825-2021-27-3-107-112
14. Vijayasundaram S, Gopalakrishnan S, Karthikeyan P, Vignesh R. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma: A Rare Benign Lesion in Adult Female. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2022;74(Suppl 2):1253-5. DOI:10.1007/s12070-020-02333-7
15. Hsueh C, Hsueh S, Gonzalez-Crussi F, et al. Nasal chondromesenchymal hamartoma in children: report of 2 cases with review of the literature. Arch Pathol Lab Med.
2001;125(3):400-3.
16. Mason KA, Navaratnam A, Theodorakopoulou E, et al. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma (NCMH): a systematic review of the literature with a new case report. J of Otolaryngol – Head & Neck Surg. 2015;44(1):28. DOI:10.1186/s40463-015-0077-3
17. Alokby G, Alayed RS, Al Fayez JB. Seromucinous hamartoma of ethmoid sinus in pediatric patient (case report). Int J Surg Case Rep. 2021;82:105915. DOI:10.1016/j.ijscr.2021.105915
18. Fleming KE, Perez-Ordoñez B, Nasser JG, et al. Sinonasal seromucinous hamartoma: a review of the literature and a case report with focal myoepithelial cells. Head Neck Pathol. 2012;6:395-9.
19. Fang G, Wang C, Piao Y, Zhang L. Chondro-osseous respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nasal cavity. Pediatr Int. 2016;58(3):229-31. DOI:10.1111/ped.12777
20. Schemel AF, Zamperini KM, Soderlund KA, et al. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma. Head Neck Pathol. 2023;17(2):498-501. DOI:10.1007/s12105-022-01519-5
21. Thompson LDR, Franchi A. New tumor entities in the 4th edition of the World Health Organization classification of head and neck tumors: Nasal cavity, paranasal sinuses and skull base. Virch Arch. 2018;472(3):315-30. DOI:10.1007/s00428-017-2116-0
22. Wang T, Li W, Wu X, et al. Nasal chondromesenchymal hamartoma in young children: CT and MRI findings and review of the literature. World J Surg Oncol. 2014;12(1):1-5. DOI:10.1186/1477-7819-12-257
23. Shanbag R, Patil P, Rani SH, Kulkarni S. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma (REAH) in the Olfactory Cleft: Often Masked by Bilateral Nasal Polyps. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2019;71(Suppl 3):2121-6. DOI:10.1007/s12070-018-1562-6
24. Ozolek JA, Hunt JL. Tumor suppressor gene alterations in respiratory epithelial adenomatoid hamartoma (REAH): comparison to sinonasal adenocarcinoma and inflamed sinonasal mucosa. Am J Surg Pathol. 2006;30:1576-80. DOI:10.1097/01.pas.0000213344.55605.77
25. Suzuki J, Tozuka H, Hemmi T, et al. Preoperative Endovascular Embolization in an Easily Bleeding Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma of the Olfactory Cleft: A Case Report. Tohoku J Exp Med. 2021;254(2):107-10. DOI:10.1620/tjem.254.107
26. Handa KK, Handa A, Gautam P. Recurrent respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nasal cavity. Proc (Bayl Univ Med Cent). 2022;35(5):668-9. DOI:10.1080/08998280.2022.2086783
27. Gauchotte G, Marie B, Gallet P. A poorly recognized entity with mast cell recruitment and frequently. Am J Surg Pathol. 2013;37(11):1678-85. DOI:10.1097/PAS.0000000000000092
28. Nguyen DT, Gauchotte G, Arous F, et al. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nose: an updated review. Am J Rhinol Allergy. 2014;28(5):187-92. DOI:10.2500/ajra.2014.28.4085
29. Sapova KI, Naumenko AN, Konoplev OI, et al. Inverted papilloma os sinonasal localization: ethiology, patogenesis, klassification and clinical issues. Rossijskaya otorinolaringologiya. 2017;4:82-7 (in Russian). DOI:10.18692/1810-4800-2017-4-82-87
30. Bullock MJ. Low-grade epithelial proliferations of the sinonasal tract. Head Neck Pathol. 2016;10(1):47-59. DOI:10.1007/s12105-016-0691-z
31. Ozolek JA, Barnes EL, Hunt JL. Basal/myoepithelial cells in chronic sinusitis, respiratory epithelial adenomatoid hamartoma, inverted papilloma, and intestinal-type and nonintestinal-type sinonasal adenocarcinoma: an immunohistochemical study. Arch Pathol Lab Med. 2007;131(4):530-7. DOI:10.5858/2007-131-530-MCICSR
32. Patel NN, Maina IW, Kuan EC, Triantafillou V, Trope MA, Carey RM, Workman AD, Tong CC, Kohanski MA, Palmer JN, Adappa ND, Newman JG, Brant JA. Adenocarcinoma of the Sinonasal Tract: A Review of the National Cancer Database. J Neurol Surg B Skull Base. 2020;81(6):701-8. DOI:10.1055/s-0039-1696707
33. Kim J, Chang H, Jeong EC. Sinonasal intestinal-type adenocarcinoma in the frontal sinus. Arch Craniofac Surg. 2018;19(3):210-3. DOI:10.7181/acfs.2018.01970
34. Fitzhugh VA, Mirani N. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma: A Review. Head Neck Pathol. 2008;2(3):203-8. DOI:10.1007/s12105-008-0064-3
1ФГАОУ ВО «Российский национальный исследовательский медицинский университет им. Н.И. Пирогова» Минздрава России, Москва, Россия; 2ФГБУ «Федеральный научно-клинический центр физико-химической медицины им. акад. Ю.М. Лопухина» ФМБА России, Москва, Россия
*kkb333@mail.ru
________________________________________________
Konstantin K. Baranov*1,2, Elena N. Kotova1,2, Eduard O. Vyaz’menov1,2, Mikhail M. Polunin1, Ludmila V. Feniksova1, Elizaveta V. Pavlova1
1Pirogov Russian National Research Medical University, Moscow, Russia; 2Lopukhin Federal Research and Clinical Center of Physical-Chemical Medicine, Moscow, Russia
*kkb333@mail.ru