Характеристика хронического небактериального остеомиелита у детей, проживающих на территории Новосибирской области
Характеристика хронического небактериального остеомиелита у детей, проживающих на территории Новосибирской области
Затолокина А.О., Лоскутова С.А., Белоусова Т.В., Благитко Н.Е., Дагаева А.М., Хрущев С.Е. Характеристика хронического небактериального остеомиелита у детей, проживающих на территории Новосибирской области. Педиатрия. Consilium Medicum. 2024;1:88–93. DOI: 10.26442/26586630.2024.1.202686
Zatolokina AO, Loskutova SA, Belousova TV, Blagitko NE, Dagaeva AM, Khrushchev SE. Characteristics of chronic non-bacterial osteomyelitis in children living in the Novosibirsk region. Pediatrics. Consilium Medicum.
2024;1:88–93. DOI: 10.26442/26586630.2024.1.202686
Характеристика хронического небактериального остеомиелита у детей, проживающих на территории Новосибирской области
Затолокина А.О., Лоскутова С.А., Белоусова Т.В., Благитко Н.Е., Дагаева А.М., Хрущев С.Е. Характеристика хронического небактериального остеомиелита у детей, проживающих на территории Новосибирской области. Педиатрия. Consilium Medicum. 2024;1:88–93. DOI: 10.26442/26586630.2024.1.202686
Zatolokina AO, Loskutova SA, Belousova TV, Blagitko NE, Dagaeva AM, Khrushchev SE. Characteristics of chronic non-bacterial osteomyelitis in children living in the Novosibirsk region. Pediatrics. Consilium Medicum.
2024;1:88–93. DOI: 10.26442/26586630.2024.1.202686
Обоснование. Хронический небактериальный остеомиелит (ХНО) – редкое аутовоспалительное заболевание костей, недостаточно изученное и представленное в научной медицинской литературе, а в связи с отсутствием специфичных лабораторных и инструментальных критериев – требующее проведения сложной междисциплинарной дифференциальной диагностики. Цель: Изучение клинических проявлений в дебюте заболевания, особенностей течения и результатов лабораторных и инструментальных методов диагностики у пациентов детского возраста, проживающих на территории Новосибирской области, которым выставлен диагноз ХНО. Материалы и методы. Проведено ретро- и проспективное наблюдательное исследование, выполнен анализ карт стационарного больного у пациентов в возрасте младше 18 лет с документированным диагнозом ХНО, синдромом SAPHO, госпитализированных в отделения ГБУЗ НСО ГНОКБ. Результаты. На территории Новосибирской области проводится достаточно раннее выявление ХНО, со средним значением диагностической паузы около полугода. Менее половины (34%) больных из группы наблюдения при первичном обращении по поводу болей в костях направлены к детскому ревматологу, несмотря на наличие у большинства из них (70%) сопутствующего суставного синдрома. Наиболее частой зоной поражения при ХНО является позвоночник (30%), далее следуют бедренная кость (19%) и кости таза (16%). При этом в дебюте заболевания доминировал моноочаговый (52%) характер поражения костной ткани. У всех пациентов с ХНО типичными жалобами стали боль в области поражения костной ткани и потеря функции в области поражения. Также часто встречаемым являлся суставной синдром. Заключение. ХНО, являясь редким аутовоспалительным заболеванием, требует проведения довольно объемной, разноплановой дифференциальной диагностики, его исходы во многом зависят от своевременности постановки диагноза
Background. Chronic non-bacterial osteomyelitis (CNO) is a rare autoinflammatory bone disease that has been insufficiently studied and described in the scientific medical literature. Due to the lack of specific laboratory and instrumental criteria, a complex interdisciplinary differential diagnosis is required. Aim. To study the clinical manifestations of the onset of the disease, the features of the course, and the results of laboratory and instrumental diagnostic methods in pediatric patients living in the Novosibirsk region diagnosed with CNO. Materials and methods. A retro- and prospective observational study was conducted, and inpatient records were analyzed in patients under 18 with a documented diagnosis of CNO, SAPHO syndrome, and hospitalized in the State Novosibirsk Regional Clinical Hospital departments. Results. In the Novosibirsk region, relatively early detection of CNO is carried out, with an average diagnostic gap of about six months. Less than half (34%) of the patients from the observation group were referred to a pediatric rheumatologist at the initial visit for bone pain despite the presence of concomitant articular syndrome in most of them (70%). The most common affected area in CNO is the spine (30%), followed by the femur (19%) and pelvis (16%). Notably, at the onset of the disease, monofocal bone tissue lesions were common (52%). Pain and loss of function in the bone lesion area were typical complaints in all patients with CNO. Articular syndrome was also common. Conclusion. CNO, being a rare autoinflammatory disease, requires a relatively complex multidiscipline differential diagnosis; its outcomes largely depend on the timing of the diagnosis.
1. Zhao Y, Dedeoglu F, Polly J, et al. Physicians’ Perspectives on the Diagnosis and Treatment of Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. Int J Rheumatol. 2017;7694942. DOI:10.1155/2017/7694942
2. Cox J, Ferguson J. Update on the genetics of nonbacterial osteomyelitis in humans. Curr Opin Rheumatol. 2018;30(5):521-5. DOI:10.1097/BOR.0000000000000530
3. D’Angelo P, Tanturri de Horatio L, Toma P. Chronic nonbacterial osteomyelitis – clinical and magnetic resonance imaging features. Pediatr Radiol. 2021;51:282-8.
DOI:10.1007/S00247-020-04827-6
4. Zhao Y, McCann L, Hahn G. Chronic nonbacterial osteomyelitis (CNO) and chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). J Transl Autoimmun. 2021;4:100095. DOI:10.1016/j.jtauto.2021.100095
5. Chronic nonbacterial osteomyelitis. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Available at: https://www.orpha.net/consor/cgi-bin/OC. Accessed: 15.02.2023.
6. Koryllou A, Mejbri M, Theodoropoulou K. Chronic Nonbacterial Osteomyelitis in Children. Children. 2021;8:551. DOI:10.3390/children8070551
7. Hofmann R, Böttger F, Range U, et al. Serum Interleukin-6 and CCL11/Eotaxin May Be Suitable Biomarkers for the Diagnosis of Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. Front Pediatr. 2017:5:256. DOI:10.3389/fped.2017.00256
8. Roderick MR, Shah R, Rogers V, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) – advancing the diagnosis. Pediatr Rheumatol Online J. 2016;14(1):47.
DOI:10.1186/s12969-016-0109-1
9. Schnabel A, Range U, Hahn G, et al. Treatment Response and Longterm Outcomes in Children with Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. J Rheumatol.
2017;44(7):1058-65. DOI:10.3899/jrheum.161255
10. Buch K, Thuesen AC, Brоns C, et al. Chronic Non-bacterial Osteomyelitis: A Review. Calcif Tissue Int. 2019;104(5):544-53. DOI:10.1007/S00223-018-0495-0
11. Zhao Y, Wu Y, Oliver S, et al. Consensus Treatment Plans for Chronic Nonbacterial Osteomyelitis Refractory to Nonsteroidal Anti-Inflammatory Drugs and/or with Active Spinal Lesions. Arthritis Care Res (Hoboken). 2018;70(8):1228-37. DOI:10.1002/acr.23462
12. Lenert A, Ferguson J. Comparing children and adults with chronic nonbacterial osteomyelitis. Curr Opin Rheumatol. 2020;32(5):421-6. DOI:10.1097/BOR.0000000000000734
13. Concha S, Hernández, Ojeda A, Contreras O, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis in children: a multicenter case series. Rheumatol Int. 2020;40:115-20.
DOI:10.1007/S00296-019-04400-X
14. Assmann G, Köhm M, Schuster V, et al. Genetic variants in FBLIM1 gene do not contribute to SAPHO syndrome and chronic recurrent multifocal osteomyelitis in typical patient groups. BMC Med Genet. 2020;21:102. DOI:10.1186/s12881-020-01037-7
15. Копчак О.Л., Костик М.М., Мушкин А.Ю. Хронический небактериальный («стерильный») остеомиелит в практике детского ревматолога, современные подходы к диагностике и лечению: обзор литературы и анализ собственных данных. Вопросы современной педиатрии. 2016;15(1):33-44 [Kopchak OL, Kostik MM, Mushkin AJ. Chronic non-bacterial («sterile») osteomyelitis in the practice of pediatric rheumatologist, the contemporary diagnostic and treatment approaches: literature review and own data analysis. Current pediatrics. 2016;15(1):33-44 (in Russian)]. DOI:10.15690/vsp.v15i1.1498
16. Hofmann R, Kapplusch F, Girschick J. Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis (CRMO): Presentation, Pathogenesis, and Treatment. Curr Osteopor Rep.
2017;15:542-54. DOI:10.1007/S11914-017-0405-9
17. Cox AJ, Zhao Y, Ferguson PJ. Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis and Related Diseases-Update on Pathogenesis. Curr Rheumatol Rep. 2017;19(4):18.
DOI:10.1007/s11926-017-0645-9
18. Hedrich CM, Morbach H, Reiser C, et al. New Insights into Adult and Paediatric Chronic Non-bacterial Osteomyelitis CNO. Curr Rheumatol Rep. 2020;22:52.
DOI:10.1007/s11926-020-00928-1
19. Zhao Y, Laxer RM, Ferguson PJ. Treatment Advances in Chronic Non-Bacterial Osteomyelitis and Other Autoinflammatory Bone Conditions. Pediatr Rheumatol. 2017;3:17-32. DOI:10.1007/s40674-017-0058-y
20. Hofmann SR, Kapplusch F, Mäbert K, et al. The molecular pathophysiology of chronic non-bacterial osteomyelitis (CNO) – a systematic review. Mol Cell Pediatr. 2017;4:7. DOI:10.1186/s40348-017-0073-y
________________________________________________
1. Zhao Y, Dedeoglu F, Polly J, et al. Physicians’ Perspectives on the Diagnosis and Treatment of Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. Int J Rheumatol. 2017;7694942. DOI:10.1155/2017/7694942
2. Cox J, Ferguson J. Update on the genetics of nonbacterial osteomyelitis in humans. Curr Opin Rheumatol. 2018;30(5):521-5. DOI:10.1097/BOR.0000000000000530
3. D’Angelo P, Tanturri de Horatio L, Toma P. Chronic nonbacterial osteomyelitis – clinical and magnetic resonance imaging features. Pediatr Radiol. 2021;51:282-8.
DOI:10.1007/S00247-020-04827-6
4. Zhao Y, McCann L, Hahn G. Chronic nonbacterial osteomyelitis (CNO) and chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). J Transl Autoimmun. 2021;4:100095. DOI:10.1016/j.jtauto.2021.100095
5. Chronic nonbacterial osteomyelitis. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Available at: https://www.orpha.net/consor/cgi-bin/OC. Accessed: 15.02.2023.
6. Koryllou A, Mejbri M, Theodoropoulou K. Chronic Nonbacterial Osteomyelitis in Children. Children. 2021;8:551. DOI:10.3390/children8070551
7. Hofmann R, Böttger F, Range U, et al. Serum Interleukin-6 and CCL11/Eotaxin May Be Suitable Biomarkers for the Diagnosis of Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. Front Pediatr. 2017:5:256. DOI:10.3389/fped.2017.00256
8. Roderick MR, Shah R, Rogers V, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) – advancing the diagnosis. Pediatr Rheumatol Online J. 2016;14(1):47.
DOI:10.1186/s12969-016-0109-1
9. Schnabel A, Range U, Hahn G, et al. Treatment Response and Longterm Outcomes in Children with Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. J Rheumatol.
2017;44(7):1058-65. DOI:10.3899/jrheum.161255
10. Buch K, Thuesen AC, Brоns C, et al. Chronic Non-bacterial Osteomyelitis: A Review. Calcif Tissue Int. 2019;104(5):544-53. DOI:10.1007/S00223-018-0495-0
11. Zhao Y, Wu Y, Oliver S, et al. Consensus Treatment Plans for Chronic Nonbacterial Osteomyelitis Refractory to Nonsteroidal Anti-Inflammatory Drugs and/or with Active Spinal Lesions. Arthritis Care Res (Hoboken). 2018;70(8):1228-37. DOI:10.1002/acr.23462
12. Lenert A, Ferguson J. Comparing children and adults with chronic nonbacterial osteomyelitis. Curr Opin Rheumatol. 2020;32(5):421-6. DOI:10.1097/BOR.0000000000000734
13. Concha S, Hernández, Ojeda A, Contreras O, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis in children: a multicenter case series. Rheumatol Int. 2020;40:115-20.
DOI:10.1007/S00296-019-04400-X
14. Assmann G, Köhm M, Schuster V, et al. Genetic variants in FBLIM1 gene do not contribute to SAPHO syndrome and chronic recurrent multifocal osteomyelitis in typical patient groups. BMC Med Genet. 2020;21:102. DOI:10.1186/s12881-020-01037-7
15. Kopchak OL, Kostik MM, Mushkin AJ. Chronic non-bacterial («sterile») osteomyelitis in the practice of pediatric rheumatologist, the contemporary diagnostic and treatment approaches: literature review and own data analysis. Current pediatrics. 2016;15(1):33-44 (in Russian). DOI:10.15690/vsp.v15i1.1498
16. Hofmann R, Kapplusch F, Girschick J. Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis (CRMO): Presentation, Pathogenesis, and Treatment. Curr Osteopor Rep.
2017;15:542-54. DOI:10.1007/S11914-017-0405-9
17. Cox AJ, Zhao Y, Ferguson PJ. Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis and Related Diseases-Update on Pathogenesis. Curr Rheumatol Rep. 2017;19(4):18.
DOI:10.1007/s11926-017-0645-9
18. Hedrich CM, Morbach H, Reiser C, et al. New Insights into Adult and Paediatric Chronic Non-bacterial Osteomyelitis CNO. Curr Rheumatol Rep. 2020;22:52.
DOI:10.1007/s11926-020-00928-1
19. Zhao Y, Laxer RM, Ferguson PJ. Treatment Advances in Chronic Non-Bacterial Osteomyelitis and Other Autoinflammatory Bone Conditions. Pediatr Rheumatol. 2017;3:17-32. DOI:10.1007/s40674-017-0058-y
20. Hofmann SR, Kapplusch F, Mäbert K, et al. The molecular pathophysiology of chronic non-bacterial osteomyelitis (CNO) – a systematic review. Mol Cell Pediatr. 2017;4:7. DOI:10.1186/s40348-017-0073-y
1ФГБОУ ВО «Новосибирский государственный медицинский университет» Минздрава России, Новосибирск, Россия; 2ГБУЗ НСО «Государственная Новосибирская областная клиническая больница», Новосибирск, Россия; 3ФГБУН «Институт математики им. С.Л. Соболева» СО РАН, Новосибирск, Россия
*a.o.zatolokina@gmail.com
________________________________________________
Anastasia O. Zatolokina*1,2, Svetlana A. Loskutova1, Tamara V. Belousova1,2, Natalia E. Blagitko2, Anastasia M. Dagaeva1, Sergei E. Khrushchev3
1Novosibirsk State Medical University, Novosibirsk, Russia; 2Novosibirsk Regional Clinical Hospital, Novosibirsk, Russia; 3Sobolev Institute of Mathematics, Novosibirsk, Russia
*a.o.zatolokina@gmail.com